Difficulties in Diagnosis and Surgical Treatment of Bilateral Pancreaticopleural Fistula

Full Text

Введение.  Актуальным направлением в хирургии поджелудочной железы (ПЖ) остается лечение свищей, к которым относят фистулы, не поддающиеся консервативной терапии и функционирующие более 2-х месяцев, а так же имеющие рецидивирующий характер [1, 2]. Свищ ПЖ представляет собой патологическое сообщение между протоковой системой или постнекротической полостью железы и другими органами, полостями или наружной поверхностью тела.

Панкреатические свищи являются относительно редким видом хирургической патологии и до настоящего времени отсутствует единый лечебно-диагностический алгоритм, продолжают дискутироваться сроки и методы лечения [3]. Операции, выполняемые по поводу этого заболевания, составляют в среднем 6-10% от общего числа хирургических вмешательств на ПЖ. Увеличение количества пациентов со свищами ПЖ напрямую связывают с ростом заболеваемости острым и хроническим панкреатитами, повышением оперативной активности при патологии органов панкреатодуоденальной зоны, широким внедрением пункционно-дренажных малоинвазивных методов лечения [4].

Основополагающими факторами развития свища ПЖ является нарушение целостности протоковой системы железы и затруднение оттока панкреатического секрета в двенадцатиперстную кишку. Чаще всего это происходит при остром деструктивном панкреатите, наружном дренировании кист ПЖ традиционным хирургическим путем или пункционным методом. Процесс формирования свищей ПЖ и развитие их осложнений может занимать от нескольких суток до 2-3 месяцев [5]. Спонтанное дренирование кист ПЖ в близлежащие органы (желудок, двенадцатиперстная кишка, тонкая кишка) иногда сопровождается улучшением состояния больного и образованием внутренних свищей. При спонтанном дренировании кист ПЖ и распространении свищевого ходи забрюшинно, в направлении грудной клетки могут формироваться панкреатикоплевральные или панкреатикобронхиальные свищи [6-8]. Наиболее часто внутренние свищи ПЖ с развитием панкреатогенного асцита или плеврита возникают при хроническом панкреатите, а наружные панкреатические свищи - при остром панкреатите [9].

В настоящее время наиболее широко используются следующие методы закрытия свищей ПЖ: 1) эндоскопическое транспапиллярное панкреатобилиарное стентирование и 2) хирургические операции (иссечение свищевого хода с формированием панкреатоэнтеро анастомоза, дистальная резекция ПЖ) [5, 10].

В нашей практике встретился случай возникновения у пациента с хроническим панкреатитом рецидивирующего билатерального панкреатикоплеврального свища. Учитывая редкость наблюдения, позволим себе его привести.

Клиническое наблюдение. Пациент М., 59 лет поступил в плановом порядке в отделение хирургии ФГБУ ФНКЦ ФМБА России 06.07.2021 г. с жалобами на одышку при умеренной физической нагрузке, субфебрильную температуру тела в течении  недели до госпитализации, общую слабость.

В апреле 2021 г. пациенту в лечебном учреждении по месту жительства в связи с появлением одышки выполнена рентгенография грудной клетки, выявлен большой двусторонний гидроторакс (уровень IV ребра). Произведена пункция обеих плевральных полостей, при этом суммарно удалено 3300 мл жидкости бурого цвета (цитологическое и биохимическое исследование не проводилось). 21.05.21 г. (через месяц после пункции плевральных полостей) на рентгенограмме грудной клетке вновь определен двухсторонний умеренный гидроторакс (уровень VI-VII ребер), при повторной пункции обеих плевральных полостей всего эвакуировано 1600 мл транссудата светло-коричневого цвета. При цитологическом исследовании жидкости, атипических клеток не выявлено. Осмотр пульмонологом, выполнение компьютерной томографии органов грудной клетки позволили исключить воспалительные и онкологические заболевания плевры и легких. Дообследование по кардиологическому, онкологическому, нефрологическому профилю не выявило заболеваний, способных вызвать двухсторонний рецидивирующий гидроторакс. С направительным диагнозом «рецидивирующий двухсторонний гидроторакс неясной этиологии» пациент госпитализирован на торакальную койку в отделение хирургии для уточнения диагноза и лечения.

В анамнезе: ОРВИ, детские инфекции, хронический панкреатит, мочекаменная болезнь.

При поступлении состояние больного относительно удовлетворительное.
Объективно: кожные покровы обычной окраски. Аускультативно: дыхание жесткое, проводится с двух сторон, ослаблено в нижних отделах слева и справа, хрипов нет. Гемодинамика стабильная, артериальное давление 125/75 мм рт ст., пульс 78 в минуту. Живот мягкий, безболезненный, перистальтика кишечника не нарушена, объемных новообразований и жидкость в брюшной полости не определяются. Стул и мочеиспускание не нарушены.

Результаты лабораторных анализов (общий анализ крови, общий анализ мочи, биохимический анализ крови, коагулограмма) в пределах допустимых нормальных величин. Электрокардиограмма: синусовый ритм с частотой сердечных сокращений 80 ударов в минуту, электрическая ось сердца нормальная, феномен ранней реполяризации.

При рентгенографии грудной клетки и ультразвуковом исследовании плевральных полостей в вертикальном положении (06.07.2021 г.) выявлен двухсторонний гидроторакс: справа - до уровня VII-го межреберья, от паравертебральной до задней аксиллярной линии осумкованная жидкость, размерами 13,5х4,9х6,1 см, объемом до 400 мл.; слева - до уровня VI-го межреберья, от лопаточной до средней подмышечной линии, уходя в передние отделы плевральной полости отграниченное жидкостное скопление размерами 15,2х6,1х6,5 см, объемом 600 мл. Жидкостное содержимое однородное, анэхогенное.  Сразу же, под ультразвуковым контролем, выполнена пункция и дренирование обеих плевральных полостей, удалено 800 мл транссудата светло-коричневого цвета. При биохимическом исследовании выявлен запредельный уровень амилазы в жидкости - 30 тысяч  Ед/л, учитывая данный факт, заподозрен свищ между ПЖ и обеими плевральными полостями. При мультиспиральной компьютерной томографии (МСКТ) органов брюшной полости, грудной клетки с контрастированием и магнитно-резонансной холангиопанкреатографии (МРХПГ) от 07.07.2021 г. диагностирован  хронический панкреатит с псевдокистами (до 3 см) в теле ПЖ, а также внутренний билатеральный панкреатикоплевральный свищ, двусторонний ферментативный плеврит (рис. 1).

Рис. 1. Компьютерная томография грудной клетки и органов брюшной полости с контрастированием. Билатеральный панкреатикоплевральный свищ, ферментативный плеврит.
Fig. 1. Computed tomography of the chest and abdominal organs with contrast. Bilateral pancreatic pleural fistula, enzymatic pleurisy.

Установленный с помощью инструментальных методов исследования диагноз, явился показанием к оперативному лечению в объеме корпорокаудальной резекции ПЖ с целью разобщения свища, как причины рецидивирующего двустороннего ферментативного плеврита.

08.07.2021 г. под эндотрахеальным наркозом в положении пациента на спине выполнена верхне-срединная лапаротомия с обходом пупочного кольца слева. В брюшной полости выпота нет. Произведена ревизия брюшной полости: печень, желчный пузырь, желудок, селезенка, тонкий и толстый кишечник, органы малого таза без патологии, париетальная и висцеральная брюшина не изменена. Пересечена круглая и серповидная связки печени, мобилизована ее левая доля с визуализацией аортального и пищеводного отверстий диафрагмы. При вскрытии сальниковой сумки отмечен выраженный спаечный процесс с вовлечением задней стенки желудка, передней поверхности ПЖ, структур чревного ствола. При дальнейшей мобилизации желудка, на передней поверхности тела ПЖ вскрыта псевдокиста до 2,5-3 см и свищевой ход, диаметром 5-6 мм, заполненные панкреатическим соком. Свищевой ход имеет хорошо выраженные плотные стенки, уходит по забрющинному пространству вверх, в средостение (рис. 2,3).

Рис. 2. Интраоперационное фото. Свищевой дефект передней поверхности тела поджелудочной железы.
Fig. 2. Intraoperative photo. Fistulous defect of the anterior surface of the body of the pancreas.

Рис. 3. Интраоперационное фото. Псевдокиста передней поверхности тела поджелудочной железы, устье свищевого хода.
Fig. 3. Intraoperative photo. Pseudocyst of the anterior surface of the body of the pancreas of the body, the mouth of the fistula.

В области перешейка ПЖ отделена от верхней брыжеечной и воротной вен, пересечена скальпелем. Поэтапное прошивание с лигированием кровоточащий сосудов со стороны головки ПЖ. Вирсунгов проток диаметром 2 мм, со стороны остающейся части железы отдельно прошит и перевязан.  Культя ПЖ ушита одиночными узловыми швами нитью пролен 3-0. Визуализированы селезеночные артерия и вены, взяты на держалки. Тело и хвост ПЖ выделены с поэтапной перевязкой и пересечением мелких ветвей селезеночной артерии и вены, удалены единым блоком (рис. 4,5). Операция закончена  подведением двух 8 мм к области резекции ПЖ через отдельные контрапертуры в левом подреберье. Контроль гемостаза, пересчет использованных марлевых салфеток, послойное ушивание лапаротомного доступа. Общее время операции составило 2 ч 40 м, кровопотеря 300 мл.

Рис. 4. Интраоперационное фото. Мобилизованная дистальная часть поджелудочной железы (тело и хвост), устье свищевого хода на передней поверхности тела железы.
Fig. 4. Intraoperative photo. The mobilized distal part of the pancreas (body and tail), the mouth of the fistula passage on the anterior surface of the gland body.

Рис. 5. Удаленный макропрепарат (тело и хвост поджелудочной железы).
Fig. 5. Removed macropreparation (body and tail of the pancreas).

Послеоперационный период протекал без осложнений. После контрольной рентгенографии грудной клетки (10.07.2021 г.), показавшей лишь небольшое скопление жидкости в синусах и не требующее пункции, дренажи из плевральных полостей удалены. Дренажи из брюшной полости извлечены на 3 и 5 сутки от момента операции, после контрольного ультразвукового исследования органов брюшной полости. Пациент выписан из стационара 16.07.2021 г. в удовлетворительном состоянии с рекомендациями под амбулаторное наблюдение хирурга. При контрольном инструментальном исследовании (рентгенография грудной клетки, ультразвуковое исследование плевральных полостей и органов брюшной полости 06.09.2021 г.) патологии со стороны органов грудной клетки и брюшной полости не выявлено, жалоб нет, продолжает работать по специальности (строитель).

Обсуждение. Лёгочно-плевральные осложнения воспалительных заболеваний ПЖ встречаются достаточно часто и могут наблюдаться у половины пациентов. Так, панкреатогенный плеврит диагностируется у 3-17% больных острым панкреатитом и в большинстве случаев носит реактивный характер, что не требует специфического лечения [5, 11]. Однако, в редких ситуациях, при наличии дефекта в протоковой системе ПЖ возможно формирование внутреннего панкреатического свища.

Нами осуществлен литературный поиск в сети «Medline» c использованием поискового запроса «pancreatic fistula and pleural effusion or pancreaticopleural fistula or pancreatopleural fistula» и в сети РИНЦ (Российский индекс научного цитирования) по ключевым словам «панкреатоплевральный свищ», «панкреатикоплевральный свищ», «панкреатогенный плеврит». Всего найдено 333 публикации, в основном представляющие собой описание единичных клинических случаев. В 6-ти статьях отражен опыт лечения 3-4 пациентов и в 4-х исследованиях было включено от 6 до 10 больных. Оригинальных исследований, включающих больше 10 пациентов, найдено не было. В 12 публикациях описаны наблюдения больных с билатеральным панкреатикоплевральным свищем [7, 12].

В связи с отсутствием эпидемиологических исследований доподлинно частота формирования свища ПЖ неизвестна, но считается, что он возникает у 0,4% больных хроническим панкреатитом [3].

Основным механизмом развития свища считается образование дефекта протоковой системы железы по задней ее поверхности с распространением панкреатического секрета по забрюшинной клетчатке в направлении наименьшего сопротивления к пищеводному или реже к аортальному отверстиям диафрагмы. В дальнейшем образуется медиастинальная панкреатогенная киста, которая со временем прорывается в плевральную полость. В 14-16% наблюдений поражаются обе плевральные полости [3, 11]. У 4% пациентов помимо плевральной полости протоковая система ПЖ может сообщаться и с полостью перикарда [13]. Описаны случаи, когда свищевые ходы заканчивались в просвете бронхов или пищевода [4]. При расположении дефекта по передней поверхности ПЖ происходит формирование внутреннего свища со свободной брюшной полостью и развитие панкреатогенного асцита. Считается, что помимо панкреатогенного плеврита у 20%  больных имеется и панкреатогенный асцит [5]. В нашем наблюдении дефект ПЖ располагался по передней ее поверхности, однако данных за наличие асцита не было.

Помимо описанного механизма возможен и трансдиафрагмальный прорыв кисты ПЖ, однако это случается крайне редко [14].

Отличительной особенностью панкреатикоплевральных свищей являются трудности в диагностике. Ведущее клиническое проявление – это одышка. Пациентов беспокоит кашель, боль в грудной клетке. Такие симптомы как боль в животе, тошнота, рвота во многих случаях полностью отсутствуют. Пациенты проходят обширное обследование дыхательной системы, прежде чем возникнут подозрения о вовлеченности в патологический процесс ПЖ. В нашем наблюдение, правильный диагноз был поставлен только через 3 месяца после появления жалоб и обращения за медицинской помощью. Причиной задержки установления диагноза и лечения явились: нетипичная клиническая картина заболевания, отсутствие видимой связи симптомов с имеющимся у пациента хроническим панкреатитом, не сразу проведенный биохимический анализ удаленной при пункции (3-й по счету) плевральной жидкости.

 Обследование больного с подозрением на наличие панкреатикоплеврального свища должно включать в себя 3 направления: оценка общесоматического статуса пациента; исключение сообщения свища с другими полостями и анатомическими структурами (брюшная полость, перикард, бронхи, пищевод); локализация дефекта протоковой системы ПЖ.

Панкреатикоплевральный свищ в 99% наблюдений возникает на фоне хронического панкреатита алиментарного генеза [5, 8]. Имеющаяся исходно экзокринная недостаточность на фоне потерь панкреатического секрета только усиливается, что приводит к возникновению мальабсорбции и следующей за ней белково-энергетической недостаточности, анемии, недостаточности факторов свертывания. Нередко у пациентов наблюдаются и нарушения углеводного обмена. Вместе с легочно-плевральными осложнениями все это обуславливает высокий операционно-анестезиологический риск и может потребовать интенсивной предоперационной подготовки [4, 6].

Не существует единого стандарта лечения панкреатикоплевральных свищей. Выбор лечебной тактики в каждом случае индивидуален. Эффективность консервативного лечения, основанного на применении аналогов соматостатина с целью подавления секреторной активности ПЖ, колеблется по разным оценкам от 0 до 60% [5]. В ряде случаев возможно эндоскопическое стентирование протока ПЖ [10, 14]. Однако, по нашему мнению, единственным надежным способом устранения свища остается хирургическое вмешательство. Консервативное и эндоскопическое лечение, безусловно, является методом выбора у пациентов с крайне высоким операционно-анестезиологическим риском. В ходе предоперационного обследования необходимо попытаться точно определить локализацию дефекта для планирования объема и способа операции. В зависимости от диаметра панкреатического протока и конфигурации пораженного участка возможно выполнение либо дренирующих операций (продольная панкреатоеюностомия), либо резекционных (дистальная резекция поджелудочной железы). При наличии показаний (свищ в области головки ПЖ) оправданы резекционно-дренирующие операции (операция Фрея, Бегера) [1, 4].

Заключение. Билатеральный панкреатикоплевральный свищ  у больных с хроническим панкреатитом встречается очень редко, что создает большие трудности в своевременной его диагностике. При выполнении пункции плевральных полостей у пациентов с рецидивирующим гидротораксом неясной этиологии, помимо цитологического исследования на наличие или отсутствие атипических клеток и бактериологического посева жидкости из плевральной полости на микрофлору, необходим  биохимический анализ плевральной жидкости. Высокое содержание в плевральной жидкости фермента - панкреатической амилазы может свидетельствовать о наличии внутреннего панкреатикоплеврального свища и должно явиться поводом к инструментальному обследованию ПЖ на предмет его выявления. Выбор метода лечения свища ПЖ зависит от многих факторов (локализация свища, состояние ПЖ и ее протоковой системы, возраст пациента, сопутствующие заболевания и др.) и должен определяться строго индивидуально в каждом конкретном случае. Наиболее часто выполняются: эндоскопические транспапиллярные стентирования главного панкреатического протока, резекционные или резекционно-дренирующие операции.

About the authors

Yury Viktorovich Ivanov

Federal Research and Clinical Center for Specialized Types of Medical Care and Medical Technologies of the Federal Medical and Biological Agency of the Russian Federation; Moscow State Medical and Dental University named after A. I. Evdokimov, Ministry of Health of the Russian Federation

Email: ivanovkb83@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0001-6209-4194
SPIN-code: 3240-4335
Scopus Author ID: 36152653200
ResearcherId: C-3160-2018

Doctor of Medical Sciences, Professor, Head of the Department of Surgery №1

Russian Federation, Russia, Moscow

Dmitry Nikolayevich Panchenkov

Federal Research and Clinical Center for Specialized Types of Medical Care and Medical Technologies of the Federal Medical and Biological Agency of the Russian Federation; Moscow State Medical and Dental University named after A. I. Evdokimov, Ministry of Health of the Russian Federation

Email: dnpanchenkov@mail.ru
ORCID iD: 0000-0001-8539-4392
SPIN-code: 4316-4651
Scopus Author ID: 41262312000

Doctor of Medical Sciences, Professor, Head of the Department of Surgery and Surgical Technologies, Laboratory of Minimally Invasive Surgery

Russian Federation, Russia, Moscow

Vladimir Yurievich Gritsun

"Federal Scientific and Clinical Center of Specialized types of Medical care and Medical Technologies" FMBA of Russia

Author for correspondence.
Email: ORDS1313@gmail.com
ORCID iD: 0000-0001-7647-9853

Surgeon of the Department of Surgery

Russian Federation, 115682, Russia, Moscow, 28 Orekhovy Boulevard

Alexandr Vyacheslavovich Smirnov

Federal clinical research center of specialized types of medical care and medical technologies of the FMBA of Russia

Email: alvsmirnov@mail.ru
ORCID iD: 0000-0003-3897-8306
SPIN-code: 5619-1151
Scopus Author ID: 57201958442

Candidate of Medical Sciences, Surgeon of the Department of Surgery of the Federal State Budgetary Institution "Federal Scientific and Clinical Center for Specialized Types of Medical Care and Medical Technologies" of the FMBA of Russia

Russian Federation, 115682, Russia, Moscow, 28 Orekhovy Boulevard

References

Supplementary files